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El síndrome de Dyke-Davidoff-Masson es una enfermedad congénita, neonatal o infantil temprana caracterizada clínicamente por convulsiones, hemiplejía o hemiparesia contralateral, grados variables de asimetría facial y retraso mental. El retraso mental no siempre está presente y las convulsiones pueden aparecer meses o años después de la aparición de la hemiparesia. Presentamos dos casos de esta enfermedad infrecuente y discutimos sus características imagenológicas, diagnóstico diferencial, opciones de tratamiento y pronóstico.